Болезнь Андерсена (гликогеноз типа IV, амилопектиноз) возникает из-за недостаточности 1,4-а-глюкан-ветвящего фермен­та, что приводит к накоплению аномального, плохо рас­творимого гликогена.

Это заболевание называют амилопектинозом, потому что гликоген в таких случаях менее разветвлен и имеет более длинные линейные участки, содержащие а-1,4-гликозидные связи, что характерно для структуры амилопектина.

Болезнь Андерсена наследуется аутосомно-рецессивным путем. Ген 1,4-а-глюкан-ветвящего фер­мента расположен на хромосоме 3; известны его мутации, лежащие в основе болезни, и их ха­рактеристика в каждом отдельном случае позволяет предвидеть клиническую картину заболевания.

Симптомы болезни Андерсена

Амилопектиноз клинически неоднороден. Для наиболее частой классической его формы характерен прогрессиру­ющий цирроз печени. Начальные признаки — гепатоспленомегалия и плохое развитие — появляются в первые 18 мес. жизни. Постепенно развиваются портальная гипертензия, асцит, варикозное расши­рение вен пищевода, печеночная недостаточность, от которой больные погибают к 5-летнему возрасту. В редких случаях поражение печени не прогресси­рует.

Имеются сообщения и о нервно-мышечной форме болезни Андерсена. Ее проявления разнообразны:

  • тяжелая гипотония, атрофия мышц; поражение нейронов с момента рождения; смерть наступает в неонатальном периоде;
  • миопатия и поражение миокарда в старшем детском возрасте;

диффузное поражение центральной, периферической нервной системы, сопровождающееся накоплением в нейронах полиглюкозановых телец (так называемая болезнь полиглюкозановых телец) Диагноз в последнем случае требует определения активности 1,4-а-глюкан-ветвящего фермента в лейкоцитах или биоптатах нервной ткани, по­скольку его недостаточность ограничена именно этими клетками.

Диагностика болезни Андерсена

Отложение атипичного гликоге­на выявляется в печени, сердце, мышцах, коже, ки­шечнике, головном и спинном мозге и в перифери­ческих нервах. В печени развивается мелкоузловой цирроз. При гистологическом исследовании в гепатоцитах видны слабо окрашенные базофильные включения, которые представляют собой крупно­зернистые ШИК-позитивные отложения, частично устойчивые к амилазе. При электронной микроско­пии помимо частиц гликогена обнаруживают волокнистые агрегаты, характерные для амилопек­тина. Характерное окрашивание цитоплазматиче­ских включений и электронно-микроскопическая картина могли бы иметь диагностическое значение, но аналогичные гистологические признаки наблю­дались и при полисахаридозах без недостаточности 1,4-а-глюкан-ветвящего фермента. Для подтверж­дения диагноза необходимо установить недостаточ­ность именно этого фермента в печени, мышцах, в культуре фибробластов кожи или в лейкоцитах. С целью пренатальной диагностики активность 1,4-а-глюкан-ветвящего фермента определяют в культивируемых амниоцитах или ворсинах хориона.

Лечение болезни Андерсена

Методов специфической терапий гликогеноза типа IV не существует. При прогрес­сирующей печеночной недостаточности проводили трансплантацию печени, но поскольку при данном заболевании поражаются многие органы, отдаленные последствия этой операции неизвестны.

от admin

Добавить комментарий

Ваш адрес email не будет опубликован. Обязательные поля помечены *